Contexte. Les infections ostéo-articulaires (IOA) fongiques sont rares. Les données disponibles à ce jour concernant leur épidémiologie et leur prise en soin sont insuffisantes. Méthodes. Nous avons réalisé une étude de cohorte rétrospective multicentrique, au cours de laquelle ont été inclus tous les patients ayant eu une IOA fongique entre 2014 et 2021 au sein de six centres hospitalo-universitaires du Grand Ouest de la France. Résultats. Parmi les 103 patients inclus, l’âge médian était de 66 [intervalle interquartile, 51-73] ans et 66% (n=68) étaient des hommes. Les patients ayant une immunodépression représentaient 23% (n=24) de la cohorte. Les infections sur matériel représentaient 39% (n=40) des cas. La hanche était le site le plus fréquemment infecté (n=24, 23%). Une fièvre était présente au diagnostic dans 31% (n=31) des cas, et 66% (n=67) des patients rapportaient des douleurs. Les IOA à levures comptaient pour 81% (n=83) des cas d’IOA fongiques dont les principaux pathogènes étaient Candida albicans (n=54/83, 65%) et C. parapsilosis (n=11/83, 13%). Les champignons filamenteux identifiés étaient majoritairement Aspergillus section fumigati (n=10/20, 50%) et les Mucorales (n=6/20, 30%). Une co-infection bactérienne était retrouvée dans 60% (n=62) des cas. Les interventions chirurgicales consistaient majoritairement en des chirurgies de parage/lavage (n=52, 50%), des chirurgies d’ablation de matériel (n=17, 17%) et des chirurgies d’exérèse osseuse (n=11, 11%). Concernant le traitement des IOA à levures, 82% (n=68/83) des patients ont reçu du fluconazole, et 36% (n=30/83) ont reçu une échinocandine. Tandis que pour les IOA à champignons filamenteux, le voriconazole (n=16/20, 80%) et l’amphotéricine B liposomale (n=10/20, 50%) étaient les antifongiques les plus utilisés. Un effet indésirable a été rapporté pour 27% (n=28) des patients dont 68% (n=19/28) ont nécessité une modification du traitement antifongique. La durée médiane du traitement antifongique était de 91 [42-180] jours. La guérison clinique de l’IOA fongique à deux ans était obtenue pour 73% (n=75) des patients. La persistance de séquelles à 6 mois était rapportée chez 63% (n=51/81) des patients survivants, entrainant un handicap dans 48% (n=39/81) des cas, voire l’apparition d’une dépendance pour 10% (n=8/81) des patients. Conclusions. Les IOA fongiques représentent un large éventail d’infections. Elles sont associées à un taux élevé d’échecs thérapeutiques et de séquelles. Une approche pluridisciplinaire est nécessaire afin d’optimiser le traitement des IOA fongiques.